Nous rapportons la découverte de déficit en glucose-6-phosphate déshydrogénase (G6PD) confirmé (< 1,0 UI/g Hb) associé à un trait drépanocytaire avec hétérozygotie AS et hémoglobine S à 39 %, chez un garçon de 11 ans d'origine africaine à l'occasion d'une première crise d'anémie aiguë non régénérative (hémoglobine: 55 g/L, réticulocytes: 24 G/L) avec fièvre persistante entre 39 à 40 °C, sans antécédents familiaux, dont le diagnostic fut orienté à l'observation du frottis sanguin (plus de 35 % d'hématies fantômes). L'examen du frottis sanguin semble garder une place importante dans l'apport du diagnostic de la pathologie constitutionnelle du globule rouge, même si parfois les anomalies cytologiques des hématies sont peu ou pas spécifiques.