L'aspergillose isolée du sinus sphénoïdal est une pathologie rare dont le diagnostic est souvent tardif compte-tenu du caractère varié et non spécifique des symptômes cliniques. Nous rapportons, chez une patiente diabétique de 75 ans avec un long passé de douleurs rétro-orbitaires, l'apparition subaiguë d'un syndrome du sinus caverneux droit. Les examens neuroradiologiques, scanner et IRM, avaient fait évoquer une tumeur maligne du sinus sphénoïdal envahissant le sinus caverneux droit mais le diagnostic d'aspergillose fut affirmé sur l'examen anatomo-pathologique post-chirurgical. Après le drainage chirurgical du sinus sphénoïdal et le traitement antifongique par voie systémique, les douleurs rétro-orbitaires et le syndrome du sinus caverneux ont disparu. Cette observation souligne le fait que l'aspergillose isolée et invasive du sinus sphénoïdal doit être considérée parmi les causes de syndrome du sinus caverneux.