IntroductionL’intoxication au manganèse a été initialement décrite dans le cadre d’exposition professionnelle. Plusieurs observations d’intoxication exogène au manganèse ont été rapportées associant des symptômes neuropsychiatriques, un syndrome parkinsonien d’intensité variable et un hypersignal T1 bipallidal à l’IRM. Plus récemment, ont été décrits des tableaux radiocliniques similaires sans exposition exogène au manganèse mais dans le cadre d’intoxication endogène, notamment chez des patients atteints d’insuffisance hépatique chronique.ObservationNous rapportons le cas d’un homme, âgé de 41 ans, coinfecté VIH-VHC avec cholestase, chez qui le diagnostic de neurotoxicité au manganèse a été évoqué devant des signes peu spécifiques (ralentissement psychomoteur) et la présence d’un hypersignal T1 bipallidal à l’IRM cérébrale, puis confirmé par le dosage sanguin de manganèse. À cette occasion, nous présentons une revue de la littérature sur les intoxications endogènes et exogènes au manganèse et les diagnostics à évoquer devant un hypersignal T1 bipallidal.ConclusionLa présence d’un hypersignal T1 bipallidal dans le cadre de symptômes neurologiques doit faire évoquer le diagnostic d’intoxication au manganèse, même en l’absence d’un syndrome parkinsonien.