Les anévrismes de l’artère pulmonaire sont rares et les anévrismes bilatéraux exceptionnellement décrits. Une patiente de 45 ans, porteuse d’une sténose mitrale était admise pour une dyspnée stade III de la NYHA, des précordialgies et une toux non infectieuse. L’examen clinique retrouvait une sémiologie de sténose mitrale, d’insuffisance tricuspidienne et d’hypertension artérielle pulmonaire. L’électrocardiogramme montrait arythmie complète par fibrillation atriale et une prépondérance ventriculaire droite. La radiographie du thorax mettait en évidence une cardiomégalie, un aspect de double contour de l’arc inférieur droit, un aspect proéminent de l’arc moyen gauche faisant penser à un anévrisme de l’artère pulmonaire gauche. L’échocardiographie Doppler retrouvait une sténose mitrale pure serrée (surface mitrale = 0,6 cm²), une dilatation du tronc de l’artère pulmonaire (diamètre = 74 mm) et de ses branches (diamètre de l’artère pulmonaire droite = 28 mm, diamètre de l’artère pulmonaire gauche = 36 mm) siège d’un contraste spontané. L’atrium gauche et les cavités cardiaques droites étaient également dilatés. Il y avait une insuffisance tricuspidienne importante avec une hypertension artérielle pulmonaire majeure (pression artérielle pulmonaire systolique = 109 mmHg). L’angioscanner thoracique objectivait une dilatation anévrismale de l’artère pulmonaire et de ses branches jusque dans leurs parties distales. Sous traitement diurétique, anticoagulant et antalgique le tableau clinique s’est amélioré cependant le contraste spontané persistait. Une chirurgie n’a pu être réalisée. Elle est actuellement suivie dans le service depuis cinq mois.