Prérequis: L'hydroxyurée (HU) est un agent antimitotique fréquemment utilisé dans le traitement des syndromes myéloprolifératifs. Les manifestations cutanées potentiellement imputables à ce médicament sont fréquentes et souvent bénignes. Les ulcères de jambe constituent une des rares complications cutanées de ce médicament. But: Décrire les aspects épidémio-cliniques et thérapeutiques des ulcères de jambe induits par l'hydroxyurée. Observation: Femme âgée de 70 ans, suivie pour thrombocythémie essentielle traitée par de l'hydroxyurée. Elle se présente un an après l'instauration du traitement avec un ulcère malléolaire interne très douloureux ayant initialement bien répondu au traitement sans discontinuation de l'hydroxyurée, mais récidivant 2 mois après, devenant multiple et bilatéral conduisant à l'arrêt du traitement avec une cicatrisation complète des ulcères. Conclusion: Les ulcères de jambe induits par l'hydroxyurée sont rares. La pathogénie reste mal connue et serait multifactorielle. L'arrêt du médicament en cause reste le traitement de choix pour une guérison complète des ulcères.