IntroductionLa mononucléose infectieuse se complique parfois d’une atteinte neurologique, le plus souvent une méningite, une encéphalite ou une neuropathie périphérique. L’atteinte isolée d’un nerf crânien a été rarement décrite.ObservationNous rapportons l’observation d’un jeune homme âgé de 16 ans qui présenta une paralysie unilatérale et isolée du nerf hypoglosse droit, quatre semaines après le début d’une mononucléose infectieuse. L’IRM cérébrale, l’étude du liquide céphalorachidien et l’électromyogramme étaient normaux. La présence d’IgM anti-VCA confirma le diagnostic de primo-infection à Epstein-Barr virus (EBV). L’évolution fut spontanément favorable.ConclusionL’atteinte isolée et unilatérale du nerf hypoglosse est un motif rare de consultation en neurologie, dont l’origine infectieuse est inhabituelle. À notre connaissance, il s’agit du huitième cas rapporté d’atteinte isolée du douzième nerf crânien compliquant une mononucléose infectieuse.