L’ischémie choroïdienne aiguë en secteur, exceptionnellement isolée, est un signe classique de maladie de Horton. Nous rapportons le cas d’une ischémie choroïdienne aiguë diagnostiquée chez un patient monophtalme, présentant une baisse d’acuité visuelle associée à des métamorphopsies. L’examen retrouvait des altérations de l’épithélium pigmentaire maculaire au fond d’œil et un retard de perfusion choroïdienne bilatéral à l’angiographie à la fluorescéine. La tomographie cohérence optique (OCT) maculaire montrait une destruction de la ligne des photorécepteurs. Si une corticothérapie instaurée rapidement permit de préserver la vision, des altérations de l’épithélium pigmentaire maculaires séquellaires limitèrent la récupération visuelle. Aucun autre signe ophtalmologique ne fut observé au cours du suivi.