La leucémie prolymphocytaire T (LPL-T) est une hémopathie lymphoïde d'origine T, mature, post-thymique, bien individualisée sur les plans clinique, morphologique, immunophénotypique et cytogénétique. Nous rapportons l'observation d'un sujet âgé de 39 ans, admis au service dans un tableau de compression médullaire. L'étude du liquide céphalorachidien a révélé une hyperalbuminorachie ; l'imagerie par résonance magnétique avait suspecté une infiltration vertébrale par une hémopathie. L'évolution a été marquée par l'apparition d'un syndrome tumoral et de lymphocytose sanguine. L'immunophénotypage et la biopsie ganglionnaire étaient en faveur d'une leucémie prolymphocytaire T. À notre connaissance, il s'agit de la première observation rapportée d'une compression médullaire secondaire à une infiltration vertébrale, inaugurant le tableau de leucémie prolymphocytaire T.