La cytostéatonécrose sous-cutanée est une affection rare qui peut se compliquer d’hypercalcémie parfois fatale ou laisser des séquelles viscérales telles qu’une néphrocalcinose. Nous rapportons le cas d’un nourrisson ayant un antécédent d’asphyxie périnatale, hospitalisé pour une infection urinaire fébrile. À l’examen clinique on notait des lésions de cytostéatonécrose, et le bilan biologique révélait une hypercalcémie à 3,9 mmol/L. L’échographie rénale objectivait une néphrocalcinose médullaire bilatérale avec une lithiase rénale gauche. Le traitement associait une hyperhydratation, des diurétiques et des corticoïdes, et l’évolution se faisait vers la régression de lésions cutanées et la normalisation de la calcémie. L’hypercalcémie constitue une des complications rares de la cytostéatonécrose. Elle survient dans un délai de quelques jours à quelques semaines après l’apparition des lésions cutanées, cependant la néphrocalcinose n’apparaît qu’après plusieurs semaines ou plusieurs mois. Le dosage de la calcémie et l’échographie rénale ont une place primordiale dans la surveillance des complications de la cytostéatonécrose du nourrisson. Une fois découverte, l’hypercalcémie doit être traitée en urgence pour éviter tout retentissement sur le rein en croissance.