Les azoospermies obstructives constituent 35 à 40 % des azoospermies. L’obstruction peut siéger au niveau des épididymes, déférents et canaux éjaculateurs. Les étiologies peuvent être acquises ou plus rarement congénitales. Les kystes congénitaux de l’utricule et des canaux de Muller sont médians rétroprostatiques et peuvent comprimer les canaux éjaculateurs. Ils sont à différencier d’autres malformations kystiques exceptionnelles des canaux de Wolff et du sinus urogénital qui peuvent siéger au même endroit et dans lesquels peuvent s’aboucher les canaux éjaculateurs. Nous rapportons un cas de kyste émanant probablement du sinus urogénital découvert lors d’un bilan d’infertilité primaire. L’imagerie par résonance magnétique a mis en évidence l’abouchement des canaux éjaculateurs dans le kyste et la présence d’un canal fin borgne se terminant dans la paroi de l’urètre prostatique au-dessus du veru montanum. Une résection endoscopique ciblée a été réalisée avec ouverture du kyste, disparition de l’obstruction et normalisation du spermogramme.