Introduction. La survenue de botriomycome de la langue est rare. Nous en rapportons un cas chez un enfant ayant une maladie chronique du greffon contre l'hôte. Observation. Une fillette de 5 ans était traitée par greffe de moelle osseuse allogénique pour aplasie médullaire idiopathique. Les suites de greffe étaient caractérisées par une maladie chronique du greffon contre l'hôte, avec atteinte cutanéo-muqueuse et hépatique. Sept mois après la greffe, alors que la malade était sous ciclosporine, apparaissait un volumineux botriomycome de la langue sur les sites de lésions lichéniennes érosives de la langue. L'exérèse chirurgicale permettait la guérison. L'évolution était marquée par une récidive, traitée de la même manière. Discussion. Six cas de botriomycome de la cavité buccale au cours de la maladie du greffon contre l'hôte ont été rapportés dans la littérature. Le diagnostic de botriomycome doit être évoqué devant une lésion tumorale de la cavité buccale chez le greffé de moelle. Tous les malades avaient un lichen érosif et étaient sous ciclosporine. Le rôle favorisant de la ciclosporine dans la genèse des lésions est discuté. Le traitement repose sur l'exérèse qui confirme le diagnostic.