IntroductionLe syndrome de Klinefelter (SK) regroupe l’ensemble des manifestations cliniques et hormonales liées à un caryotype XXY.C’est une cause génétique majeure d’infertilité assez fréquente touchant 11 % des hommes atteints d’azoospermie.ObservationPatient de 28 ans, militaire des nations unies, célibataire, sans antécédents personnels particuliers, référé pour gynécomastie bilatérale indolore associé à un trouble de l’érection, une baisse de la libido et une voie efféminée. À l’examen physique gynécomastie bilatérale (Tanner S3) souple indolore à la palpation sans nodule ni de galactorrhée ; présence d’une pilosité au niveau des aisselles et du pubis (P1) ; absence de barbe. Les testicules ont une taille de 2 mL à l’orchidomètre de Prader ; aspect eunuchoïde : taille : 170 cm – envergure : 181 cm. Le diagnostic du SK fut posé devant un hypogonadisme hypergonadotrope FSH : 44,49 mUI/mL ; LH : 29,37 mUI/mL ; testostérone : 1,86 ng/mL ; estradiol : 0,5 Pg/mL ; hypospermie et une azoospermie au spermocytogramme. L’étude cytogénétique a conclu à un caryotype 47, XXY. L’échographie testiculaire : atrophie testiculaire bilatérale, 3 mL à droite et 2 mL à gauche. Sur le plan thérapeutique, le malade a bénéficié de la réduction mammaire par chirurgie plastique et fut mis sous Androtardyl^®250 mg en injection intramusculaire tous les mois.ConclusionLa majorité des SK sont dépistés lors de l’enrôlement dans l’armée mais l’installation insidieuse des signes peut en retarder le diagnostic.