IntroductionLa dystrophie postérieure polymorphe est une pathologie autosomique dominante à pénétrance variable, classiquement bilatérale. Elle se traduit sur le plan histologique par une dysplasie épithéliale de l’endothélium. Nous rapportons deux cas de dystrophie postérieure polymorphe unilatérale de découverte fortuite, l’unilatéralité étant objectivée par examen biomicroscopique et par microscopie spéculaire.Objectifs et MéthodesMlle I, 28 ans et Mme M, 49 ans, consultent pour problème réfractif. Nous observons au biomicroscope, chez chacune des deux patientes, des lésions cornéennes endothélio-descemétiques d’aspect vacuolaire typique de dystrophie postérieure polymorphe. Ces lésions sont strictement unilatérales sans baisse d’acuité visuelle ni hypertonie. Le reste de l’examen est sans particularité. Il n’est pas retrouvé d’antécédents familiaux. La microscopie spéculaire confirme l’aspect typique de dystrophie postérieure polymorphe avec du côté atteint une densité cellulaire fortement diminuée avec polymégatisme et polymorphisme. Du côté sain, la microscopie spéculaire est strictement normale sur toute la surface endothéliale avec une densité cellulaire normale pour l’âge.DiscussionCes observations sont des exemples d’une dystrophie cornéenne héréditaire unilatérale alors que classiquement les signes cliniques sont bilatéraux. Très peu de cas de dystrophie postérieure polymorphe unilatérale sont décrits dans la littérature.ConclusionCes deux observations nous rappellent qu’il faut savoir évoquer ce diagnostic même en cas d’unilatéralité. Devant l’aspect unilatéral, sans autre cas familial, faut-il décrire une nouvelle entité de dystrophie postérieure cornéenne ?