IntroductionLes fistules carotido-caverneuses sont des anastomoses artério-veineuses entre les artères carotidiennes et le sinus caverneux, d’origine le plus souvent congénitale, et pouvant être de localisation cérébrale ou rétinienne appelée anévrisme cirsoïde. Le diagnostic est clinique, angiographique et radiologique.Objectifs et MéthodesLe but du travail est d’attirer l’attention vers cette pathologie rare, pouvant mettre en jeu le pronostic visuel et vital. Nous rapportons l’observation d’une jeune femme de 30 ans, sans antécédent pathologique, consultant pour une exophtalmie gauche évoluant depuis 10 ans, sans signe associé.ObservationL’examen ophtalmologique a retrouvé une exophtalmie stade 2, pulsatile et axile, avec dilatation sinueuse des vaisseaux épiscléraux, avec au fond de l’œil une dilatation vasculaire angiomateuse centrale et périphlébite ; une angiographie rétinienne a retrouvé le même aspect. Le scanner cérébral a montré l’existence d’une fistule carotido-caverneuse gauche.DiscussionL’anévrisme cirsoïde dans le cadre d’une fistule carotido-caverneuse est une malformation congénitale rare. L’existence au fond de l’œil de dilatations vasculaires en boucles est très évocatrice de cette pathologie et impose la réalisation d’un scanner cérébral pour rechercher des anomalies cérébrales associées. Le traitement consiste en une embolisation artérielle sélective cérébrale et une photocoagulation au laser en cas de complications rétiniennes.ConclusionL’anévrisme cirsoïde, dans le cadre d’une fistule carotido-caverneuse, est une malformation congénitale rare. Le traitement reste non codifié. Le suivi repose sur la surveillance du retentissement sur la vision.