IntroductionEnviron 50 % des patients atteints de sarcoïdose développent une atteinte extra-pulmonaire de la maladie. Néanmoins, une atteinte granulomateuse musculaire diffuse aiguë isolée associée à une hypercalcémie maligne sans atteinte pulmonaire est une présentation très atypique de sarcoïdose. Nous reportons ici plusieurs observations d’hypercalcémies malignes révélant une granulomatose musculaire diffuse sans autre atteinte typique de sarcoïdose.Patients et méthodesTrois patients suivis dans les services de médecine interne d’hôpitaux de la région parisienne entre septembre 2010 et novembre 2013 ont été inclus dans l’étude. Les données démographiques, leurs antécédents, l’histoire de la maladie ainsi que les résultats d’examens biologiques, d’imagerie et d’histologie ont été extraits des dossiers médicaux. Une recherche Medline remontant jusqu’en août 2015 en utilisant les mots clés [sarcoid-like myositis] OR [granulomatous myositis] OR [muscular granulomatosis] OR [muscular sarcoidosis] OR [myositis] AND [hypercalcemia] a été effectuée. Quinze cas publiés ont été identifiés. Dix cas ont été exclus car non pertinents (n = 3), ne détaillant pas suffisamment les informations relatives à la maladie granulomateuse ou la calcémie (n = 5) ou publiés en une langue différente du français ou l’anglais (n = 2).RésultatsNous reportons ici trois cas d’hypercalcémie maligne révélant une granulomatose musculaire isolée floride. Tous les patients se plaignaient d’asthénie, de faiblesse musculaire et de perte de poids. Les résultats biologiques ont montré chez les trois patients une hypercalcémie maligne à plus de 3,4 mmol/L associée à une élévation de la 1,25 (OH) 2vit D et à une insuffisance rénale aiguë. Le niveau de créatinine phosphokinase (CPK) était normal dans tous les cas. Un des patients a développé une pancréatite aiguë secondaire à l’hypercalcémie. Un PET-scanner réalisé à chaque fois à la recherche d’une néoplasie retrouvait de manière accidentelle chez ces patients un hypermétabolisme musculaire isolé diffus correspondant à une myosite granulomateuse sur la biopsie musculaire. Aucun des patients ne présentait les atteintes thoraciques habituelles de la sarcoïdose. Tous les patients ont été traités par de fortes doses de corticoïdes avec une efficacité rapide, totale et durable sur tous les symptômes. Cinq observations similaires ont été rapportées dans la littérature.ConclusionLa granulomatose uniquement musculaire responsable d’une hypersecrétion de calcitriol pourrait être une entité différente de la sarcoïdose. Les hypercalcémies sévères conduisant au diagnostic de granulomatose diffuse limitée aux muscles peuvent mettre en jeu le pronostic vital et sont corticosensibles.